盆腔外子宫内膜异位症1例临床分析并文献复习

Clinical Analysis of 1 Case of Extra-Pelvic Endometriosis and Literature Review

摘要: 目的：为处理盆腔外子宫内膜异位症相关病例提供参考。病例：回顾了分析1例于青岛大学附属医院住院治疗的盆腔外子宫内膜异位症患者的临床资料，并对相关文献进行复习。该患者入院后完善相关辅助检查，行右侧腹股沟肿物切除术。结论：盆腔外子宫内膜异位症可能并不那么罕见，其及时诊断和适当治疗需要提高临床对这种疾病的认识。由于患者通常最初出现非妇科科室，多学科合作的方法是诊疗该病的关键。

Abstract: Objective: To provide reference for the management of extra-pelvic endometriosis. Cases: The clinical data of a patient with extra-pelvic endometriosis hospitalized in the Affiliated Hospital of Qingdao University were reviewed and analyzed, and the relevant literature was reviewed. After admission, the patient underwent relevant auxiliary examination and resection of right groin mass. Conclusions: extra-pelvic endometriosis may not be all that rare, and its prompt diagnosis and appropriate treatment require increased clinical awareness of this disease. Since patients often present in non-gynecological departments initially, multidisciplinary collaboration and approaches are the key to the management of the disease.

1. 背景

子宫内膜异位症(Endometriosis, EM)是常见的妇科疾病，根据世界银行2017年的人口估计，全球约有1.9亿女性患有子宫内膜异位症，据统计，无症状妇女患病率为2%~11%，不育妇女患病率为5%~50%，因盆腔疼痛住院的妇女患病率为5%~21% [1] 。EM形成的病理机制尚未得到明确的解释。相关研究认为，子宫内膜异位症的病灶是经血经输卵管进入腹腔引起的，EM也被认为是一种与免疫相关的慢性炎症。免疫系统紊乱几乎伴随着其发展的每个阶段 [2] 。细胞中促炎细胞因子的释放增加和抗炎因子的产生减少加速EM的发生、发展 [3] 。而盆腔外子宫内膜异位症(Extra-Pelvic Endometriosis)是一种罕见的子宫内膜异位症，其临床症状不典型，容易误诊，故对我院住院治疗的1例盆腔外子宫内膜异位患者临床资料进行分析，以期增强临床医师对该病诊治的认识。

2. 病例资料

患者，女，39岁，2021年因经期右下腹痛于胃肠外科就诊，查B超提示右侧腹股沟肌间混合回声包块，血管瘤？遂于血管外科就诊，查盆腔增强CT提示：右侧腹股沟区旁前盆壁肌肉软组织局部增厚，约30 × 18 mm，增强扫描可见延迟强化。3天后复查B超提示：右侧卵巢内见1.7 × 1.5 cm、1.1 × 0.7 cm囊性回声，透声差，内充满细密点状回声，提示右卵巢囊性回声，子宫内膜异位囊肿？右侧腹股沟区肌间及肌层内混杂低回声包块，考虑子宫内膜异位结节可能性大，要求暂观察。后未定期复查。患者1月余前自觉右下腹痛较前加重，持续性，刺痛。5天前我院就诊，查B超示：右侧卵巢内见1.2 × 1.0 cm、1.2 × 0.9 cm囊性回声，透声差，呈细密点状回声，未见明显血流信号。右侧腹股沟区皮下软组织内见4.3 × 2.1 × 1.5 cm不均质回声，边界欠清，内见条状血流信号，提示右卵巢囊性回声，不除外子宫内膜异位囊肿、右侧腹股沟区不均质回声，不除外子宫内膜异位结节。于妇科住院治疗。患者15年前剖宫产史，1次人流病史。2015年妇科超声提示右侧卵巢内见1.9 × 1.8 cm、3.8 × 3.6 × 2.6 cm囊性回声，透声差，呈细密点状回声，提示右侧卵巢囊性回声，考虑巧克力囊肿，未在意。末次月经为2023年02月01日。入院后查体右侧腹股沟区可触及一约4 × 3 × 2 cm大小肿物，边界欠清，无触痛。行盆腔MRI：右侧腹股沟区见斑片状长T1混杂T2信号影，DWI呈稍高信号，边界欠清，范围略大。右侧腹股沟区异常信号影，子宫内膜异位伴出血？查CA125：37.00 U/mL，排除相关手术禁忌后于全麻下行右侧腹股沟肿物切除术，取右侧腹股沟肿物部位横行切开皮肤约4 cm，逐层切开皮下组织，暴露肿物，大小约4 × 3 × 2 cm，质硬，下段与耻骨关系密切，边界尚清。锐性分离肿物周围组织间隙，电刀沿耻骨完整切除肿物后送病理。术后病理回报：(右侧腹股沟肿物)符合子宫内膜异位结节。免疫组化结果：CD10 (间质+)，ER (上皮+)，Ki-67 (+, 5%)，Pax-8 (+)，CDX-2 (−)，CK7 (+)，CK20 (−)。

术后随访1月、3月复查超声盆腔内卵巢囊肿未见明显进展。

3. 讨论

子宫内膜异位症是指子宫内膜和子宫肌层外存在子宫内膜样上皮和/或间质病变，通常伴有相关炎症过程 [4] ，是生育期女性常见病之一。它是一种雌激素依赖性炎症性疾病，可引起盆腔疼痛和不孕症 [5] [6] 。子宫内膜异位症通常发生于盆腔，累及卵巢、韧带和腹膜表面，很少发生于肠、膀胱、腹壁、胸腔等器官 [7] 。子宫内膜异位症的发病机制仍有争议，目前提出了许多理论，研究最多和最流行的理论是经血逆流种植和干细胞理论，但至今仍无一种理论可以完全解释 [8] [9] ；其他发病机制包括体腔上皮化生、血管及淋巴转移学说等。诊断主要依靠既往病史、临床表现、体格检查和辅助检查等。子宫内膜异位症的主要症状为逐渐加重的急性经前疼痛、盆腔疼痛、脊柱骶部疼痛、痛经、排卵痛、性交痛、排便痛、排尿痛、背部放射痛、月经不调、便血、腹泻或便秘、不孕症 [3] [4] [10] 。常用的影像学检查有超声和磁共振成像(Magnetic Resonance Imaging, MRI)，其中超声检查方便快捷，最为常用；为评估累及肠、膀胱或输尿管的深部内异症的病灶范围，可考虑使用盆腔MRI检查 [11] 。腹腔镜检查的盆腔可见病灶和病灶的活组织病理检查是确诊依据，病理显微镜下可见子宫内膜腺体、间质、纤维素及出血等成分或仅能发现红细胞或含铁血黄素细胞等即可诊断 [6] ，近年也有研究发现，使用免疫组织化学检查证实CD10、雌激素受体或孕激素受体阳性也可辅助诊断 [12] 。此外，有研究报道了一些新发现的标志物，如配对盒蛋白8 (Pair Box 8, PAX8)也可作为子宫内膜异位的标志物 [13] 。

盆腔外子宫内膜异位症几乎可以影响女性身体的每一个器官。有研究显示，既往被认为罕见的盆腔外和远处疾病已经被相当多的研究报道，因此发病率可能并不那么罕见，由于其位于盆腔外，临床对子宫内膜异位症的怀疑很低，其中84%的患者接受非妇科医生的治疗，特别是腹股沟、脐和膈子宫内膜异位症 [14] [15] 。盆腔外子宫内膜异位症患者的症状是根据部位而不是受病灶大小影响，据研究，其术前正确诊断的只有38% [16] 。因此，任何影响盆腔外部位并被患者描述为“周期性”的症状都可能提示子宫内膜异位症可能，值得进一步鉴别 [17] 。而超声在盆腔外子宫内膜异位症的鉴别诊断中具有重要意义，可作为怀疑子宫内膜异位症盆腔疼痛患者的初步和术前评估的首选方法 [18] 。会阴子宫内膜异位症的典型超声表现是在会阴切口疤痕附近出现实性病变。瘢痕性子宫内膜异位症可表现为低回声实性结节伴高回声斑点，而脐型子宫内膜异位症可表现为实性或部分囊性区域，边界不清。腹股沟子宫内膜异位症的超声表现变化很大，表现为完全实性肿块或实性和囊性混合肿块 [19] 。其次，在评估EM时，MRI应考虑作为超声检查后的二线技术检查。可以检测EM内含铁血黄素沉积物中的铁。建议在手术前进行MRI检查，以获得最佳的术前分期 [20] [21] 。Medeiros，L. R等人研究中提出MRI在IEM中的作用尚不明确 [22] 。

发生在腹股沟皮下组织的盆腔外子宫内膜异位症并不常见。有研究提示在所有盆腔外的病例中，腹股沟子宫内膜异位症(Inguinal Endometriosis, IEM)的发生率为0.6%，且腹股沟子宫内膜异位症可发生于疝囊、颈管、圆韧带、皮下结构等多个部位，Niitsu等根据子宫内膜组织的位置将其分为三种类型：I型，即在Nuck管内的疝囊或鞘膜积液；II型，圆韧带；第三种是皮下组织。因此，腹股沟区子宫内膜异位肿块很难诊断为盆腔外子宫内膜异位症，临床上常误诊为淋巴结、Nuck囊肿、股疝或腹股沟疝或脂肪瘤 [23] [24] 。IEM的确切发病机制尚未得到很好的解释 [25] 。约91%的腹股沟EM合并有盆腔EMs。其发生机制常以种植学说来解释，即子宫内膜通过圆韧带淋巴或静脉播散到腹股沟。另一种解释为上皮化生理论，即腹股沟管细胞可能通过化生转变为子宫内膜细胞。在Shu-Hong Li等人的研究中，大约一半的患者同时有盆腔EM。盆腔已有EM可能是导致IEM的原因 [26] 。本例患者即合并右侧卵巢囊肿，考虑为EM，其可能是右侧IEM发生的原因。患者既往剖宫产手术史，有1项纳入445例腹壁EM患者的研究表示57%腹壁EM存在既往剖宫产病史 [27] 。IEM主要发生在右侧，症状主要表现为单侧腹股沟肿块、腹股沟区域的肿胀和疼痛 [25] 。但症状不具有特异性，易被误he诊为腹股沟疝、囊性肿块的鞘膜积液、肉瘤、淋巴瘤、血肿、脓肿等 [28] 。腹股沟子宫内膜异位症的治疗目的是缓解症状、去除病灶。根据患者的年龄、生育状况、症状程度选择个体化治疗方案。腹股沟处异位病灶对药物不敏感，治疗应以手术切除为主，病灶切除术后一般不需要辅助药物治疗，既往研究多提示药物治疗效果不理想，可能是因为病灶被结缔组织包围，药物难渗透进入病灶所致。如果合并盆腔内子宫内膜异位症、子宫腺肌病等应给予药物治疗，可根据病情给予高效孕激素、口服避孕药或GnRH-治疗 [29] [30] [31] [32] 。本例患者盆腔内卵巢囊肿较小，与患者充分沟通后暂无特殊处理，随访超声现暂无明显进展。

盆腔外子宫内膜异位症可能并不那么罕见，其及时诊断和适当治疗需要提高临床对这种疾病的认识。由于患者通常最初出现非妇科科室，多学科合作的方法是诊疗该病的关键。