输卵管畸胎瘤扭转1例并文献复习

Torsion of Teratoma of Fallopian Tube: A Case Report and Literature Review

摘要: 目的：总结分析输卵管畸胎瘤的临床特点、辅助检查、诊断及治疗。方法：报告1例输卵管畸胎瘤进行分析并复习文献。结果：输卵管畸胎瘤极为罕见，一般较难在手术前准确诊断，多于盆腔手术中偶然发现并经病理确诊。输卵管畸胎瘤为囊实性或实性，多数病灶在输卵管的峡部或壶腹部。组织上与卵巢畸胎瘤相同，具有多向分化潜能的生殖细胞，含有三个胚层衍化的组织。结论：输卵管畸胎瘤临床表现无特异，易误诊，存在扭转、破裂、恶变等风险，应及时进行手术治疗。

Abstract: Objective: To summarize and analyze the clinical characteristics, auxiliary examination, diagnosis and treatment of fallopian tube teratoma. Methods: A case of tubal teratoma was reported and the literature was reviewed. Results: Teratoma of fallopian tube is very rare, which is difficult to be di-agnosed accurately before operation, more than that occasionally found in pelvic surgery and con-firmed by pathology. The teratoma of fallopian tube is solid or cystic, and most of the lesions are lo-cated in the isthmus or ampulla of fallopian tube. Histologically, it is the same as ovarian teratoma, and has the potential of multi differentiation. It contains three embryonic derived tissues. Conclu-sion: The clinical manifestation of tubal teratoma is nonspecific, and it is easy to be misdiagnosed. There are risks of torsion, rupture, and malignant transformation, which should be treated in time.

1. 引言

输卵管畸胎瘤较为罕见，系生殖细胞肿瘤，一般难于术前诊断，多于子宫肌瘤、卵巢囊肿、剖宫产等盆腔手术中偶然发现并经病理确诊。临床表现及影像学检查无特异性 [1]，易误诊 [2]、漏诊 [3]，治疗上参照卵巢畸胎瘤，以手术治疗为主 [4]。现结合我院病例1例报告及参考国内外文献复习分析，为输卵管畸胎瘤的临床诊疗提供一些参考。

2. 临床资料

2.1. 一般资料

患者35岁，孕4产3，因“查体发现卵巢肿瘤4月余”于2022年6月16日入院。患者平素月经规律，量中色正，末次月经2022-05-20 (阳历)，入院前4月及1月前于外院行彩超提示左附件区高回声团块，无腹痛，无恶心、呕吐，无阴道异常出血及排液，为行手术治疗来院。患者既往体健，2014年因卵巢囊肿行手术治疗(具体不详)。入院查体：T 36.5℃，P 89次/分，R 18次/分，BP 121/80 mmHg，心肺无异常，腹软，肝脾肋下未及，无压痛及反跳痛，双下肢无水肿。妇科检查：外阴正常，阴道畅，阴道黏膜无充血，宫颈轻度柱状上皮移位，子宫前位，大小形态可，左附件区扪及一大小约5 cm的肿物，边界清，活动可，无压痛，右侧附件区未扪及明显异常。辅助检查：血、尿常规、肝、肾功能、胸部CT、心电图无异常，肿瘤标志物：CA125：115.75 U/mL (0~35)、神经元特异性醇化酶：26.19 ng/ml (0~13)。彩超：左侧卵巢探及一高回声包块，边界清，内回声不均，测约5.2 × 4.0 cm (考虑畸胎瘤)。下腹部CT：左附件区见类椭圆形低密度灶，边界清，大小约5.4 × 3.1 cm，其内密度均匀。

2.2. 治疗方法

入院后完善相关检查，于2016年06月17日全麻下行腹腔镜探查术。术中见盆腔内淡黄色积液约200 ml，子宫前位，大小形态正常，左侧卵巢外观正常，其内侧见一大小约5.0 × 4.0 cm的肿物，有蒂连于左侧输卵管壶腹部，扭转180˚，表面光滑，与周围组织无粘连，双侧输卵管均见数个系膜囊肿，大者约0.8 cm，右侧卵巢未见明显异常。遂行腹腔镜下左侧输卵管肿物切除术 + 双侧输卵管系膜囊肿切除术。术中完整取出输卵管肿物，见囊腔内为毛发及大量油脂样物，可见头皮组织。切除组织送快速病理检查提示倾向良性畸胎瘤。术后预防感染、对症、支持治疗，切口愈合良好，于2022年06月21日出院。

2.3. 病理资料

巨检：类圆形囊肿一枚(已剖开)，大小5 × 4 × 3.5 cm，外壁较光滑，囊壁厚0.2~1.0 cm，内含毛发及淡黄色油脂状物。病理诊断：(左侧输卵管)囊性成熟性畸胎瘤。

3. 讨论

3.1. 病因及临床特点

输卵管为女性生殖器官中最少发生肿瘤的部位 [5]。畸胎瘤是来源于具有多向分化潜能的生殖细胞的肿瘤，肿瘤实质由3个胚层衍生物所构成，偶见含一个胚层成分。最常见于卵巢和睾丸，偶可见于颈、纵隔、骶尾部、松果体及腹膜后等部位 [6]，输卵管内发生率极低 [7]。输卵管畸胎瘤的发生机制目前尚未阐明，异位种植的卵裂球假说得到较多认可，可能为胚胎早期生殖细胞向卵巢移行过程中埋入输卵管胚基而后发展形成 [8]。

输卵管畸胎瘤同卵巢畸胎瘤类似，系生殖细胞肿瘤，临床上极少见，好发于青春期或育龄妇女，多发生在30~50岁的女性 [7]，输卵管畸胎瘤为输卵管良性肿瘤，以单侧发生为主，左、右侧无差别，但有报道认为好发于左侧输卵管 [9]，大多向外突位于输卵管系膜内，部分突向管腔位于输卵管实质内 [10]，常见于输卵管的中1/3段或外侧端 [11]，即峡部或壶腹部较多见。肿瘤大小不一，一般体积较小，直径在 0.2~31 cm不等 [12]。病变部位呈椭圆形肿块，多呈囊性，少数为实性。镜检与良性囊性畸胎瘤相同。

输卵管畸胎瘤临床上常无症状或没有特异的临床表现，临床症状可有下腹坠胀疼痛；少数畸胎瘤可能具有内分泌功能 [13]，可导致患者内分泌紊乱和阴道分泌物增多，出现白带增多、月经紊乱或月经后阴道流血症状；肿瘤可压迫或阻塞输卵管而引起不育 [9]，当肿瘤较大时，畸胎瘤中心常常偏向一侧，偶尔可引起输卵管扭转 [14]，出现急腹痛及腹膜刺激征。

3.2. 辅助检查

无论良恶性，输卵管畸胎瘤均缺乏典型的临床症状和体征，大多偶然发现，超声或妇科检查可能发现盆腔包块 [15]，很难在手术前明确诊断，文献报道中无一例在术前得到准确诊断，导致误诊、漏诊，往往在盆、腹腔手术时发现肿瘤实际来源于输卵管 [6]。几乎所有输卵管畸胎瘤都是在其合并症诊治过程中确诊。如合并卵巢巧克力囊肿、卵巢畸胎瘤、子宫肌瘤或疾病本身出现并发症时 [8]。由于输卵管与卵巢解剖上紧邻，且超声检查在软组织分辨上较为局限，输卵管畸胎瘤术前超声检查多误诊为卵巢肿物；当超声上发现拟诊为畸胎瘤的盆腔肿物，特别当其与卵巢的关系未明确时，应当考虑到输卵管畸胎瘤的可能 [16]。

目前常用的辅助检查有超声及血清肿瘤标志物。畸胎瘤的超声表现多样且复杂，但“缺乏血流信号”是其共性。成熟型畸胎瘤超声声像图具有“爆布症”、“面团征”、“脂液分层征”、“星花征”等特征性表现，可分为三种类型，分别是囊实混合型、类囊肿型和实质型 [17]。有文献 [18] 报道1例输卵管未成熟性畸胎瘤超声表现为肿物边界欠清，内部回声杂乱不均，可见血流信号。有研究 [19] 发现在包块较大、含不均实性成分、囊壁全层受累并与周围组织粘连时，需注意肿瘤恶变的可能。而增强电子计算机断层扫描(CT)或MRI对软组织分辨率较高，有助于术前鉴别肿瘤的良恶性。

输卵管畸胎瘤可含有3个胚层衍化的各种成熟或未成熟的组织，目前尚无特异性血清标志物。国内外相关研究提示，CA199似乎是唯一一个针对卵巢畸胎瘤有一定临床意义的肿瘤标志物 [20] [21]，畸胎瘤的血清肿瘤标志物的结果与所含组织成分有关，联合检测肿瘤学标志物CEA、CA125、CA199、HE4、AFP可以提高诊断未成熟型畸胎瘤的灵敏度，便于早期鉴别成熟型或未成熟型畸胎瘤 [22]。

输卵管畸胎瘤肿瘤大体和镜下形态与卵巢畸胎瘤相同 [23]，含有三个胚层衍化的各种组织。

3.3. 治疗及随访

输卵管畸胎瘤与卵巢畸胎瘤相似，肿瘤有扭转、破裂和恶变 [24] 的风险，恶变风险随瘤体增大和患者年龄增长而升高 [25]。因此输卵管畸胎瘤应及时手术切除，治疗原则一般参照卵巢畸胎瘤进行治疗。良性输卵管畸胎瘤可采用手术切除患侧输卵管或肿瘤切除，预后较好 [6]；但目前病例数少，对于肿物剥除术后的复发率及生育情况需更多的病例研究 [1]。输卵管未成熟性畸胎瘤例数少，手术及术后治疗的是参照卵巢未成熟性畸胎瘤进行手术，手术方式根据患者的生育要求和年龄以及病情进行选择，术中需行腹腔冲洗液或腹水找恶性肿瘤细胞，探查腹膜后、腹股沟及其他的淋巴结以及肝实质内有无肿瘤转移的征象。术后可采用BEP方案(博来霉素 + 依托泊苷 + 顺铂)辅助化疗 [6]。

输卵管畸胎瘤相对罕见，无特异性临床表现及影像学表现，术前易误诊漏诊，存在扭转、恶变等风险，应及时进行治疗。

NOTES

^*通讯作者Email: [e-mail]