1. 病例摘要
患者，女，26岁，因主诉“停经36+1周，不规律腹痛10小时”于2021-10-28 12:47收住西北妇女儿童医院产一科，孕9周、孕16周及孕19周分别因“先兆流产”于外院住院保胎治疗1周。10小时前出现不规律下腹痛，伴有上腹部正中间断性疼痛。我院急诊行肝胆胰脾B超提示：胆囊息肉，大小约0.3 × 0.3 cm；血尿淀粉酶阴性。患者自诉既往有乙肝病史2年，1年前开始口服“富马酸替诺福韦二吡呋片”300 mg/日，维持用量至今，2月前复查肝肾功及乙肝DNA定量未见明显异常。婚育史：孕2产0，既往稽留流产1次。否认家族史。胎心监护提示不规律宫缩，无阴道流血流液，以“先兆早产”收住院。孕期食欲好、大小便正常，孕期体重增加17.5公斤。
入院行体格检查：腹部膨隆，可扪及不规律宫缩，腹部正中剑突下宫底部轻压痛，胆囊区无压痛及反跳痛。产科检查：宫高31 cm，腹围114 cm，胎方位LOA，听胎心142次/分，胎头浮。外阴消毒后行阴道检查：宫颈质中，中位，宫颈管消50%，宫口未开，头先露，S-3，宫颈评分3分。胎心监护NST有反应。B超(2021-10-28本院)：单活胎，头位。双顶径8.3 cm，腹围30.4 cm，股骨长6.6 cm，羊水指数11.2 cm。胎盘附着于子宫后壁，II级。脐血流：PI = 0.72，RI = 0.45，S/D = 1.83。入院诊断：1) 先兆早产；2) 乙肝病毒携带者(1.3.5+)；3) 孕2产0 36+1周妊娠LOA待产。
入院后未行特殊处理，产妇宫缩渐规律，上腹痛症状自诉未明显加重，自然临产后于2021-10-29 16:30宫口开2 cm入产房，胎心监护CST阴性；17:19产房行胎心监护可见中度变异减速伴频发轻度变异减速，静滴平衡盐、吸氧宫内复苏；18:45患者再次突感上腹部疼痛，胃区明显，压痛(+)，无反跳痛，不伴恶心、呕吐等消化道症状，心电监护：血压124/88 mmHg，心率98次/分；18:47胎心监护再次出现中重度变异减速，内诊宫口开大3 cm，羊水清亮。询问患者既往无胃病史，有“胆囊息肉”病史，孕期未特殊处理。1天前急诊曾排查肝胆胰脾B超及血尿淀粉酶，结果均正常，现查体上腹正中压痛(+)，反跳痛(±)，因目前出现胎儿窘迫征象，短时间内无法阴道分娩，拟急诊手术，因患者上腹部疼痛明显，有腹膜刺激征表现，急腹症不能排除，通知三线医生及外科医生手术中到场。
产妇于2021-10-29因“胎儿窘迫”急诊手术。麻醉满意后取平卧位，听胎心145次/分，逐层进腹，见大量暗红色血液自腹腔涌出，量约1000 ml。取子宫下段长约2 cm切口，破膜吸出部分羊水，羊水清，量约400 ml，于2021.10.29 20:14:00以LOA位娩出一女活婴，体重2980 g，Apgar评分9-10-10。给予缩宫素注射液20 u宫体注射、卡贝缩宫素注射液100 u入壶预防产后出血，胎儿娩出断脐后，胎盘无剥离征象，胎盘位于宫底部，与子宫无界限，提拉子宫出腹腔，子宫呈“葫芦状”，见子宫底部向外凸出，凸出部分大小约15 × 15 cm2，其上布满青紫色怒张血管，有一约0.5 cm破口伴活动性出血(图1)，术中诊断穿透性胎盘植入伴子宫破裂。此时心电监护示心率81次/分，呼吸19次/分，血压88/41 mmHg，血氧饱和度100%；急查动脉血气：PH 7.34，PCO2 36.7 mmHg，PO2 119 mmHg，BE-5.4 mmol/L，Lac 4.6 mmol/L，血红蛋白67 g/L，考虑病情凶险，估计出血约2500 ml，立即配红细胞悬液、血浆，急查血常规、凝血系列、肝肾功及电解质。考虑胎盘植入穿透宫底伴子宫破裂、严重产后出血、失血性休克，贫血(重度)，若继续保守治疗，出血持续加重，产妇可能出现多器官功能衰竭甚至危机生命，建议尽快行次全子宫切除术，向家属告病危，知情同意后改全身麻醉行次子宫全切术。
术后急查血常规、凝血系列、肝肾功及电解质结果回报：白细胞总数11.31 × 109/L，中性粒细胞比值87.30%，血红蛋白73 g/L、红细胞比积21.70 L/L、血小板计数104 × 109，总蛋白31.15 g/L，白蛋白18.86 g/L。手术顺利，术中出血约2500 ml，腹腔积血1000 ml，补液5700 ml，共输注红细胞悬液8 u，血浆800 ml，冷沉淀10 u。术后心率95次/分，血压110/70 mmHg，尿管通畅，尿色清亮，量约1000 ml，腹腔引流管引流出少许暗红色液体。切除子宫标本及胎盘胎膜家属过目后送病理检查。
术后诊断：1) 子宫破裂；2) 穿透性胎盘植入；3) 严重产后出血；4) 失血性休克；5) 次全子宫切除术后；6) 贫血(重度)；7) 胎儿窘迫；8) 乙肝病毒携带(1.3.5+)；9) 早产；10) 孕2产1 36+2周妊娠LOA剖宫分娩；11) 早产儿。
术后向家属追问既往病史，患者于2020年孕11周因“稽留流产”在外院行药物流产 + 清宫术，术后因清宫不全行二次清宫，且术中发生子宫穿孔。术后4天，腹腔引流量20 ml，拔除引流管，腹部伤口恢复良好，术后6天，复查血常规血红蛋白104 g/L、红细胞比积31.4 L/L，患者一般情况良好予出院。术后病理结果回报：1) 子宫广泛取材后，见胎盘粘连，局灶符合胎盘植入；2) 子宫内膜蜕膜样改变；3) 胎盘、胎膜及脐带未见著变。
注：宫底部可见向外凸出的植入胎盘，其上布满青紫色怒张血管，有一约0.5 cm破口伴活动性出血。
Figure 1. Ruptured uterus
图1. 破裂的子宫
2. 讨论
胎盘植入性疾病(placenta accreta spectrum, PAS)是指胎盘组织不同程度地侵入子宫肌层的一组疾病 [1]。1) 根据绒毛组织侵入子宫肌层深度的病理检查结果可分为三类：① 胎盘粘连：绒毛组织仅与子宫肌层表面接触，并未侵入肌层，约占PAS的50.7%；② 胎盘植入：绒毛组织侵入子宫肌层深处，但未穿透浆膜层，约占PAS的24.2%；③ 穿透性胎盘植入：绒毛组织侵入肌层全层，穿透子宫壁达到浆膜层，甚至侵入宫外盆腔邻近器官，约占PAS的25.1% [2]。2) 根据胎盘附着的子宫壁部位分类PAS大致分为前壁的PAS及后壁的PAS。其中，前壁的PAS更易被发现。一个含20项研究、对812名PAS患者进行分析的荟萃研究显示：92.8%的患者同时合并前置胎盘及后壁PAS，而单纯后壁PAS的126例病例中，77.5%为胎盘粘连，19.5%为胎盘植入，仅9.3%为穿诱性胎盘植入 [3]。
随着全国乃至全球报道因胎盘植入导致子宫破裂的病例增加，了解该疾病的高危因素尤为重要。在引起PAS的高危因素中，前次剖宫产(此次妊娠距前次剖宫产的时间 < 12个月时，子宫破裂的风险增加 [4])以及前置胎盘是导致PAS的最直接因素，而高龄妊娠(≥ 35岁)、不良孕产史以及辅助生殖技术等都可不同程度地增加PAS的发生率 [5]。另外，既往其他宫腔操作史(包括腹腔镜、宫腔镜及刮宫术等)也可增加PAS的发病率，其中强调了既往宫腔操作的次数与PAS发病率呈正相关 [6]。也有研究指出，既往PAS史也是高危因素之一，随着PAS保守治疗增多，经过保守治疗后再次发生妊娠的产妇增加，既往PAS病史且经过保守治疗后再次妊娠PAS的发病率较无PAS病史的高 [7]。该病例术后追问患者既往有宫腔镜子宫穿孔病史，本次妊娠胎盘可能附着于前次穿孔的位置上，该患者系PAS的高危人群。
子宫破裂根据病史可分为非瘢痕性子宫破裂及瘢痕性子宫破裂。非瘢痕性子宫破裂可出现典型的先兆子宫破裂表现：腹痛、病理性缩复环、胎心改变和血尿“四联症”。然而，瘢痕子宫破裂往往缺乏先兆子宫破裂的表现，部分病人仅有下腹部针刺样疼痛或压痛，伴或不伴血尿，甚至有些病例无任何阳性表现。胎儿主要表现为胎心率异常，特别是持续较长时间且不易恢复的晚期减速，胎心率基线变异消失、胎心率过快或过慢及死胎等 [8]。该病例术前无典型子宫破裂征象，仅表现为胎心监护的异常，术中才发现有子宫破口出血。
超声为临床中诊断妊娠期胎盘植入及子宫破裂的首选辅助检查 [9]。1个含23项研究、共涉及3707例妊娠的荟萃研究表明，超声检查对PAS诊断的敏感度约为90.72%，特异度可高达96.94% [10]。其中穿透性胎盘植入有其特殊的声像图特征：当超声提示正常结构紊乱、胎盘实质内出现腔隙血流、胎盘后方正常低回声区变薄或消失、胎盘陷窝 [2]、子宫浆膜–膀胱交界处血管丰富等时，其预测胎盘植入的灵敏度为83%，特异度为95% [11]。当胎盘位于子宫后壁、胎盘植入面积较小、或处于中孕期及病情危重者都可能是超声误诊的原因 [12]。近年来因MRI成像范围比较大，组织分辨率较高，对血流较为敏感 [13]，常常作为诊断胎盘植入的重要补充。国内一项对441例疑似胎盘植入的孕产妇进行超声 + MRI检查的研究显示，超声 + MRI对胎盘植入的诊断灵敏度(95%)、特异度(84.38%)、准确度(91.30%)、阳性预测值(91.94%)均比超声和MRI更高 [14]。该病例胎盘位于宫底部，可能是导致超声误诊的原因。
该病例中，患者定期于我院行产前检查，产科B超均未提示胎盘附着位置异常，入院时患者主诉“不规律下腹痛，伴上腹部正中间断性疼痛”，接诊医生以惯性思维仅仅排查了上消化道的疾病，如妊娠期急性脂肪肝、药物性肝炎、胆囊结石、急性胰腺炎等，当化验及检查结果为阴性后便忽略进一步检查 [15] [16]，仅仅考虑为“先兆早产”，按照产科进行常规处理。其实再次向患者询问病史后发现上腹部疼痛的症状是首发表现，其次才出现子宫的宫缩痛，并且上腹部疼痛时并无明显的其他消化道症状；接诊医生在询问既往孕产史时，病史询问不够仔细，未能发现子宫穿孔的高危病史，因此，当患者宫缩痛明显加重时，掩盖了上腹部的疼痛，造成了误诊的发生。
通过这一病例的学习，让我们吸取教训，在日常的临床诊疗中，不能完全依赖于影像学检查，影像学诊断受机器设备、操作者经验及扫描条件等影响。影像科医生进行超声检查前应密切结合患者病史，除了对胎儿及其附属物进行仔细检查外，还应对孕妇行全面细致的观察。产科医生在临床工作中遇到特殊症状的患者，应更加仔细地询问既往有无手术或宫腔操作史及其过程，尤其注意有无特殊情况发生；且更应注重患者的症状及体征，结合患者的既往病史，扩展临床思维，才能更好地提高产科的危重症救治水平。